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Hypercalcémie avec autoanticorps anti récepteur sensible au calcium (CaSR)

Nous présentons 2 cas d’hypercalcémie associée à des autoanticorps bloquant le récepteur sensible au calcium (CaSR). Le phénotype de cette maladie rare est l’hypercalcémie hypocalciurique acquise (Minanbres JCEM 2020, Makita JCI insight 2022) ou l’hyperparathyroïdie du sujet âgé (Pelletier-Morel Int...

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Published in:Annales d'endocrinologie 2023-02, Vol.84 (1), p.151-151
Main Authors: Vankemmel, R., Dupuis, H., Herman, P.L., Fabien, N., Vantyghem, M.C.
Format: Article
Language:fre
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Description
Summary:Nous présentons 2 cas d’hypercalcémie associée à des autoanticorps bloquant le récepteur sensible au calcium (CaSR). Le phénotype de cette maladie rare est l’hypercalcémie hypocalciurique acquise (Minanbres JCEM 2020, Makita JCI insight 2022) ou l’hyperparathyroïdie du sujet âgé (Pelletier-Morel Intern Med 2008). La calcémie fluctue, l’hypercalcémie est traitée efficacement par prednisolone ou calcimimétiques. Une femme de 80 ans (IMC 29kg/m2) avait des antécédents de cancer de l’endomètre, thyroïdite et syndrome sclérodermiforme. En 2002 suite à une candidose buccale, un dépistage auto-immun révéla des anticorps antiCaSR, une hypocalciurie (78,2mg/24H) en regard de calcémie et PTH normales (25OHvitamineD 21ng/mL), sans variant pathogène du gène AIRE. En 2022, la calcémie s’éleva (107mg/L), avec anticorps antiCaSR et antinucléaires persistants, sans hypertrophie parathyroïdienne échographique. Une femme de 70 ans (IMC 30kg/m2), aux antécédents d’adénocarcinome utérin endométrioïde et goitre multinodulaire, a été adressée en 2019 pour récidive d’hypercalcémie 12 ans après une parathyroïdectomie supérieure gauche associée à une thyroïdectomie totale pour hyperparathyroïdie biologique typique avec ostéopénie-hypercalciurie. Malgré les investigations morphologiques discordantes, la calcémie postopératoire diminua de 119 à 95mg/L, puis resta constante jusqu’en 2019. Un profil d’hyperparathyroïdie réapparu, avec lithiase rénale : Ca 108mg/L ; PTH 142pg/mL ; 25OHvitamineD 31ng/mL ; calciurie 400,8mg/24H, anticorps antiCaSR étaient positifs, sans autre autoanticorps. L’étude NGS de MEN1, HRPT2, CASR, AP2S1, GNA11, GCM2 était négative. Doser les autoanticorps antiCaSR dans les cas atypiques d’hypercalcémie avec investigations morphologiques discordantes aiderait à orienter diagnostic et traitement vers une cause auto-immune.
ISSN:0003-4266
DOI:10.1016/j.ando.2022.12.176